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anca相关血管炎中的肥厚性厚膜脑膜炎:日本的一项横断面和多机构研究(J-CANVAS)

摘要

背景

本研究利用来自日本一项多中心研究的信息,研究了抗中性粒细胞胞质抗体(ANCA)相关血管炎(AAV)中肥厚性厚膜脑膜炎(HP)的特征。

方法

我们分析了663例亚洲AAV(总AAV)患者的临床资料,其中558例为新诊断AAV, 105例为复发AAV。比较HP患者和非HP患者的临床表现。为了阐明HP发展的相关表现,还进行了多变量logistic回归分析。

结果

AAV患者(平均年龄70.2±13.5岁)中有HP 30例(4.52%),其中新发AAV 20例(3.58%),复发AAV 10例(9.52%)。50%的HP患者可将肉芽肿合并多血管炎(GPA)分类。在全AAV和新诊断的AAV中,HP患者的GPA患病率明显高于无HP的患者(p< 0.001)。在新诊断的AAV中,HP患者血清蛋白酶3 (PR3)-ANCA阳性明显高于非HP患者(p= 0.030)。HP患者有明显的耳、鼻、喉(ENT)(优势比[OR] 1.48, 95%可信区间[CI] 1.03-2.14,p= 0.033)和粘膜/眼部表现(OR 5.99, 95% CI 2.59-13.86,p总AAV < 0.0001)。此外,他们有明显的传导性听力损失(OR 11.6, 95% CI 4.51-29.57,p< 0.0001)和突发性视力丧失(OR 20.9, 95% CI 5.24-85.03,p< 0.0001)。

结论

GPA主要见于HP患者。此外,在新诊断的AAV中,HP患者的PR3-ANCA阳性明显高于非HP患者。耳和眼的表现可能与HP的发展有关。

简介

抗中性粒细胞细胞质抗体(ANCA)相关血管炎(AAV)可全身影响中小型血管,涉及内脏损伤,可导致危及生命的并发症。根据与AAV发病有关的ANCA靶抗原,AAV可分为两种不同的类型,包括髓过氧化物酶(MPO)和蛋白酶3 (PR3) [1].此外,显微镜下多血管炎(MPA)、肉芽肿病伴多血管炎(GPA)和嗜酸性肉芽肿病伴多血管炎(EGPA)是AAV的常见分类[123.].所有类型的AAV通常都涉及神经系统表现,尽管周围神经系统的表现比中枢神经系统(CNS)的表现更常见[45].然而,中枢神经系统的表现,如脑血管炎导致的颅内缺血或出血、实质病变和脑病[67,在15 - >以下50%的AAV患者中广泛存在[456].值得注意的是,肥厚性厚膜脑膜炎(HP)也可发展为AAV的中枢神经系统表现[678].HP的特征是一种炎性疾病,显示硬脑膜颅内或脊髓增厚,其病理包括炎性细胞浸润和间质组织纤维化[910].HP的发展继发于中枢神经系统感染、肿瘤或自身炎症性疾病;与此同时,ANCA在免疫介导HP的发病机制中更常见[9101112].HP可发展为AAV的首发临床发作,而约15%的HP患者,即使血清ANCA阳性,也不能被归类为明确的AAV [1012],表明HP可能是cns限制类型的AAV [810].此外,免疫介导的HP患者血清中显示ANCA阳性,但没有明确的AAV分类,已被综合归类为ANCA相关HP [10111213141516].鉴于这些无法分类的ANCA阳性免疫介导型HP,有必要具体了解AAV中HP的临床特征。迄今已报道了几项关于AAV中HP的研究[817181920.].据我们所知,这些先前的研究都是单一机构的研究。此外,他们的分析是在一小部分患者中进行的,这些患者中新诊断的AAV和复发的AAV同时被包括在内,因为HP是一种罕见的神经疾病。其中,一些研究描述HP患者常出现耳鼻喉(ENT)或眼部表现[810171819];然而,有必要通过对大量AAV患者的分析来验证这些提示性表现与HP发展之间的关系。

在本研究中,我们通过比较HP患者和非HP患者,明确AAV的流行病学和临床特征。分析使用了来自日本的一项多中心研究(日本anca相关性血管炎协同登记处(J-CANVAS))的信息,最终允许证明从更多患者中获得的结果,而不是之前的研究。

方法

病人和数据库

本研究使用来自24个日本机构26个科的663名亚洲AAV患者的临床信息进行。入选患者在2017年1月至2020年6月期间新诊断AAV或复发AAV。所有患者年龄均为> - 20岁,根据2012年国际教堂山血管炎命名共识会议将患者分为MPA、GPA或EGPA。2]和欧洲药品管理局算法[3.].有关AAV诊断或复发的信息,包括基于伯明翰血管炎活动评分版本3 (BVAS)的与AAV相关的流行病学、实验室、放射学结果和临床表现[21],从每个机构的医疗记录中回顾性提取。所有提取的数据都是使用电子数据捕获系统Viedoc (PCG Solutions, Uppsala, Sweden)收集的。HP被定义为磁共振成像(MRI)显示颅硬脑膜或脊髓硬脑膜增厚的放射学表现。

研究设计

在这项横断面研究中,比较了HP患者和非HP患者之间的流行病学、临床和实验室研究结果,包括MPO-和PR3-ANCA。这些参数分别在所有入选患者、新诊断的AAV患者和复发的AAV患者中进行评估。总体疾病活动度(评分确定在0 - 63之间)和AAV相关表现的发生率根据BVAS进行评估[21].此外,根据BVAS评分对各表现进行评分:(1)一般(评分范围0-3),(2)皮肤(0-6),(3)粘膜/眼睛(0-6),(4)耳鼻喉科(0-6),(5)胸部(0-6),(6)心血管(0-6),(7)腹部(0-9),(8)肾脏(0-12),(9)神经系统(0-9)。为了阐明HP发展的相关表现,我们对所有入选的总患者进行了多变量分析。

本研究是根据《赫尔辛基宣言》的伦理标准和日本厚生劳动省的流行病学研究伦理指南进行的。本研究获得了包括信树大学当地伦理委员会在内的所有参与机构的当地机构审查委员会(IRBs)的批准(批准号:5126/5390)。基于上述伦理准则,IRBs在这项无创观察性研究中放弃了书面知情同意。因此,所有患者都通过选择退出的方式获得了本研究的信息,因此有机会拒绝参与。

统计分析

所有数据均以均数±标准差(SD)和双面表示p-值< 0.05被认为有统计学意义。的Mann-WhitneyU采用Fisher确切概率检验和Fisher确切概率检验对HP患者和非HP患者进行比较。采用多变量logistic回归分析评价相关表现之间的关系,包括粘膜/眼部表现与耳鼻喉科表现的关系,这些表现是基于既往研究确定的[810171819],通过估计具有双面95%置信区间(CI)的回归系数来估计HP发展。根据以前的研究和临床观点,将年龄、性别、肺和肾表现作为潜在的混杂变量进行了调整。使用JMP 14.3.0软件(SAS Institute Inc., Cary, NC)进行统计分析。

结果

HP患者的流行病学和实验室发现

663例(总AAV)患者的平均年龄和男女比例分别为70.2±13.5岁和1:1.22,其中新诊断的AAV 558例(平均年龄70.8±13.2岁;男女比例为1:1.20),复发AAV 105例(66.8±14.5岁;1:1.39)。复发AAV患者的平均病程为5.7±5.6年。在所有AAV中,有30例(4.52%)患者出现HP1).他们被分为GPA和MPA (n= 15[50%]每个)。HP患者的GPA分级明显高于非HP患者(p= 0.0003),但MPA无显著性差异(p= 0.341)。HP患者中EGPA未被分类,而126例(20%)无HP患者被分类为EGPA (p= 0.003)。HP患者血清MPO-ANCA阳性(n= 23[77%])比PR3-ANCA (n= 6[20%]),而其频率在HP患者与非HP患者之间无显著差异。1例(3%)HP患者ANCA阴性,82例(13%)无HP患者ANCA阴性(p= 0.159)。实验室数据显示,白细胞和淋巴细胞(Lym)数量明显减少(p= 0.009,p= 0.020),而血清肌酐(Cre)较高水平和估计肾小球滤过率(eGFR)较低的肾小球滤过率(p= 0.005,p分别为= 0.0005)。

表1伴有HP和不伴有HP的AAV患者的人口学和实验室调查结果

在新诊断的AAV中,20例(3.58%)患者有HP(表2)1).10例(50%)HP患者的GPA和MPA均被分为两类。HP患者的GPA分级明显高于非HP患者(p= 0.0007)。血清MPO-ANCA阳性较高(n= 14[70%])比PR3-ANCA (n= 5[25%])。然而,HP患者的血清PR3-ANCA阳性显著高于非HP患者(p= 0.030)。无HP患者的Cre水平显著高于HP患者,eGFR显著低于HP患者(p= 0.019,p分别为= 0.004)。

在复发的AAV中,有10例(9.52%)患者出现HP1),明显高于新诊断的AAV (p= 0.017)(附加文件1:表S1)。在10例HP患者中,5例(50%)被划分为GPA和MPA。HP患者与非HP患者在AAV分级上无显著差异。同时,与新诊断的AAV相比,无HP的复发AAV患者的GPA患病率显著升高,MPA患病率显著降低(p< 0.0001,p分别为< 0.0001)。HP患者血清MPO-ANCA阳性(n= 9[90%])比PR3-ANCA (n= 1 [10%]), HP患者的MPO-ANCA血清阳性率显著高于非HP患者(p= 0.042)。实验室结果显示,HP患者的Lym计数明显低于非HP患者(p= 0.002)。

HP患者基于BVAS的临床特征

在全AAV中,HP患者的黏膜/眼、耳鼻喉表现的发生率及评分明显高于无HP患者(发生率:p< 0.0001,p= 0.001)(得分:p< 0.0001,p分别< 0.0001)(表2).在新诊断的AAV分析中,这些表现在HP患者中的发生率和得分也明显高于非HP患者(发生率:p= 0.007,p= 0.0002)(得分:p= 0.013,p分别为< 0.0001)。复发性AAV中,HP患者的黏膜/眼部表现发生率及评分明显高于非HP患者(p= 0.002,p= 0.0001),而鼻喉科表现差异无统计学意义。同时,“突发性视力丧失”和“传导性听力丧失”的并发症发生率明显较高,这两种表现分别属于粘膜/眼和耳鼻喉科表现[21],在总AAV的每次分析中,HP患者比非HP患者更明显(p< 0.0001,p< 0.0001),新诊断AAV (p= 0.012,p分别< 0.0001),AAV复发(p= 0.001,p= 0.044)(表3.).相反,在全AAV中,HP患者皮肤和肾脏表现的发生率明显低于无HP的患者(p= 0.042,p分别为= 0.003)。在总AAV和新诊断AAV的分析中,HP患者的肾脏表现评分也明显低于非HP患者(p= 0.0008,p分别为= 0.002)。复发型AAV中,HP患者与非HP患者肾脏表现发生率及评分无显著差异;然而,无HP的患者复发AAV明显低于新诊断的AAV (p< 0.0001,p分别为< 0.0001)。此外,新诊断的AAV HP患者与复发的AAV患者肾脏表现的发生率和评分无显著差异1:表S1)。

表2伴HP与不伴HP的AAV患者AAV相关表现发生率及评分
表3 HP患者与非HP患者黏膜/眼临床项目及耳鼻喉科表现比较

这些结果提示,粘膜/眼和耳鼻喉的表现可能与HP的发展有关。而且,以往的研究表明,这两种表现在AAV中的HP患者中经常存在[810171819].接下来,在总AAV中评估这两种表现与HP发展之间的关系。在调整了年龄、性别、肺和肾表现等潜在混杂变量后,在多变量logistic回归分析中,HP与粘膜/眼部发病率显著相关(优势比[OR] 5.99, 95% CI 2.59 ~ 13.86,p< 0.0001)和ENT (OR 1.48, CI 1.03 - 2.14,p= 0.033)表现(图。1a). HP患者也显著表现出与膜/眼评分的相关性(OR 1.36, 95% CI 1.13-1.62,p= 0.0008)和ENT (OR 1.26, 95% CI 1.07-1.47,p= 0.004)表现(图。1b).此外,HP患者中突发性视力丧失和传导性听力丧失显著(OR 20.9, 95% CI 5.24-85.03,p< 0.0001;或11.6,95% ci 4.51-29.57,p< 0.0001)(图;1c)。

图1
图1

对肥厚性厚膜脑膜炎患者抗中性粒细胞细胞质抗体(ANCA)相关血管炎的显著表现进行多变量logistic分析,以调整潜在的混杂变量。发病率(一个)和分数(b)的粘膜/眼、耳、鼻、喉(ENT)的表现和突发性视力丧失和传导性听力丧失的发生率(c)进行了分析。或者,比值比;CI,置信区间

神经系统发现

在全AAV中,HP患者的神经系统表现发生率及评分明显高于非HP患者(p< 0.0001,p= 0.0008)和新诊断的AAV (p< 0.0001,p= 0.002),而复发AAV患者的差异无统计学意义(p= 0.090,p= 0.114)(表2).在全AAV中,HP患者头痛和脑神经麻痹的发生率明显高于非HP患者(p< 0.0001,p< 0.0001),新诊断AAV (p< 0.0001,p= 0.0003), AAV复发(p= 0.005,p= 0.003)(表4).HP患者发生脑膜炎和脊髓病变的频率也显著高于未发生HP的患者,尽管在新诊断的AAV中脑膜炎没有显著差异。相反,在全AAV中,HP患者比无HP患者观察到的多发性单神经炎较少(p= 0.009)和新诊断的AAV (p= 0.034)。

表4 HP患者与非HP患者神经系统症状比较

讨论

本研究使用了来自日本全国AAV调查的临床信息。我们最终指出的关键发现是,与无HP患者相比,HP患者有更高的GPA患病率和更高的PR3-ANCA血清阳性,而且,耳鼻喉和粘膜/眼睛表现与AAV中HP的发展相关。迄今为止,已有一些关于anca相关HP的单中心研究;然而,由于每个机构分析的患者数量有限,可能很难准确确定AAV中有助于HP发展的临床特征。考虑到anca相关HP的民族观点,大多数已发表的研究报道来自东亚国家,包括日本[810151617181920.].因此,这是第一个利用许多日本AAV患者的登记信息来评估HP临床特征的研究,证明了流行病学的发现,特别是HP的频率和AAV的分类,是比单一机构研究更可靠的结果。此外,我们还对新诊断的AAV和复发的AAV分别进行了分析,阐明了根据HP患者AAV的临床阶段的一致或不同特征。我们的结果显示,在HP患者中GPA和MPA的患病率相同。此外,在总AAV和新诊断AAV的分析中,HP患者的GPA分级明显高于无HP患者。也有人认为,HP患者可以主要归类为AAV中的GPA [810171819],尽管在欧洲国家和美国GPA占主导地位,但MPA的普遍流行已被发现是AAV的一个流行病学特征。[2223].GPA分级在发展为HP的AAV患者中占主导地位,即使在日本也是如此。此外,HP患者新诊断的AAV血清PR3-ANCA阳性明显高于非HP患者。综上所述,我们的研究结果表明,PR3-ANCA阳性的GPA可能主要见于初诊AAV的HP患者。PR3-ANCA血清阳性被发现是AAV复发的危险因素[24],但可能不适用于复发期HP的发展。相反,与MPO-ANCA相关的HP可在MPA和GPA合并的AAV患者中广泛发生。事实上,HP在新诊断的AAV中的患病率明显低于复发的AAV,这支持了在AAV的慢性阶段可能发生中枢神经系统受累的理论[67].然而,一些最初诊断为MPA而改为GPA的AAV HP病例已被报道[81925,这表明HP可能是GPA的初始发作。

粘膜/眼部表现在HP患者中明显多于非HP患者;值得注意的是,这类人的突然视力丧失[21在HP患者中起着关键作用。在全AAV和新诊断的AAV中,HP患者也有显著的耳鼻喉表现。相比之下,复发的AAV中无法明显证明耳鼻喉科的优势,提示HP患者与非HP患者的GPA分级没有显著差异,因为无HP患者的GPA升高。然而,耳鼻喉科的传导性听力损失,可归因于中耳损伤[21],在HP患者甚至复发的AAV患者中显著相关。因此,黏膜/眼和耳鼻喉的表现被认为是AAV中HP发展的相关临床因素。此外,突发性视力丧失和传导性听力丧失被确定为主要累及因素。先前的研究表明AAV中耳炎和HP之间的关系[810171926].只有一项研究表明,在GPA中,HP患者比无HP患者更常出现视力损害[18].在我们的研究中,这两种累及同时被证实为AAV中HP患者的显著相关表现。相反,肾表现在HP患者中相对较少,提示肾损害的发病机制可能较少涉及HP的发展。考虑到AAV的病理方面,伴有炎症细胞浸润的肉芽肿病在上、下呼吸道表现更为突出,而坏死性血管炎广泛影响小、中型血管,通常提示肾脏受累[2728].尽管HP患者很少发生多发性单神经炎,这也可归因于中小型血管炎[429],可归因于血管炎的典型表现可能与HP的发展关系不大。据推测,从上呼吸道病变(包括肉芽肿炎)直接延伸和/或转移到中枢神经系统可能与AAV相关HP的发生机制有关[151630.].因此,我们的研究还表明,邻近中枢神经系统的炎症性病变,特别是包括眼睛和中耳的受累,可能与AAV中HP的发展密切相关。事实上,研究表明HP与AAV型中耳炎(OMAAV)相关,最常发生于颅窝[31].

该研究还表明,在新诊断和复发的AAV中,头痛和颅神经病变是与HP相关的常见神经症状,与以往的报道一致[810151617181920.].此外,我们的结果表明脑膜炎和脊髓损伤是HP患者的重要条件。anca相关HP可观察到脑脊液(CSF)多血细胞症[10131719].然而,硬脑膜位于硬脑膜下腔外,硬脑膜下腔在解剖学上与脑脊液腔分离[3233],提示当可以观察到白细胞增多时,hp介导的炎症可能广泛侵犯轻脑膜。此外,脑膜炎可能与免疫介导的HP有关。同时,由于本研究采用的是基于BVAS的综合项目,因此无法确定所分析的脊髓病变类型。因此,虽然HP也可在脊髓中发展,但增厚硬脑膜的位置仍不确定[10173435].

这项研究还有其他的局限性。首先,一些研究表明,在与anca相关的HP患者中也经常观察到乳突炎(我们的研究中没有对其进行评估)[101619].然而,这可能是中耳炎症扩散效应的结果[36],表明结果类似于传导性听力损失。同时,在OMAAV患者中,电导性-感音神经性混合听力损失的发生频率是电导性听力损失的9倍[26].然而,在我们基于BVAS的研究设计中,很难区分传导性听力损失和传导性-感音神经性混合听力损失。第二,HP的显著表现为颅神经病变;然而,不可能确定特定类型的受损颅神经。第三,EGPA最终没有被包括在HP患者中,而最近有报道称EGPA中存在HP病例[1720.373839].虽然我们的研究集中在GPA或MPA中HP的概述,但也有必要阐明EGPA中HP的特征。第四,由于临床信息是从病历中回顾性录入的,所以没有对本研究数据库中的所有患者进行脑MRI检查。因此,为了更精确的流行病学分析,有必要建立所有患者都进行脑MRI检查的研究设计。

结论

50%的HP患者分为GPA。在全AAV和新诊断的AAV中,HP患者GPA的患病率明显高于无HP患者。此外,在新诊断的AAV中,HP患者的血清PR3-ANCA阳性明显高于非HP患者。相反,复发AAV中,HP患者血清MPO-ANCA阳性明显高于无HP患者。综上所述,GPA在HP患者中可以被主要分类。此外,pr3 - anca阳性GPA的HP患者可在新诊断的AAV中显著观察到。HP伴MPO-ANCA血清阳性可贯穿AAV的整个临床过程。在AAV中发展为HP的患者中,耳鼻喉科和粘膜/眼部表现,特别是突然视力丧失和传导性听力丧失是相关的。我们希望临床特征的显著结果的积累对预测AAV中HP的发展是有用的。然而,尽管首次尝试了多机构调查,但本研究使用的临床信息有限。 Accordingly, further investigation, by analyzing more detailed information from a larger number of patients, is required to elucidate the pathogenesis of HP in AAV.

数据和材料的可用性

本研究的分析数据是根据合理要求提供的。

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作者和联系

作者

贡献

YS、DK、TI和YSE参与了研究设计,并制定了本研究的结构和论证。YS、DK、TI、TK、NY、SO、DN、YA、MK、NT、AN、YK、NK、YY、TY、KE、SH、KM、TT、KI、MKA、RY、YM、RN、RO、TTA、TIT、MM、AT、YM获得临床资料。YS分析了获得的数据。YS、TK、TK和NY对分析数据进行解释。YS准备了这份手稿的草稿,并参与了手稿的修改。所有作者修改并批准了最终稿件。

相应的作者

对应到Yasuhiro Shimojima

道德声明

相互竞争的利益

作者声明他们没有竞争利益。

额外的信息

出版商的注意

卡塔尔世界杯常规比赛时间施普林格自然对出版的地图和机构附属的管辖权要求保持中立。

补充信息

附加文件1:表S1。

HP患者中新诊断和复发AAV的人口学和临床结果比较。

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下岛,Y,岸田,D,市川,T。et al。anca相关血管炎中的肥厚性厚膜脑膜炎:日本的一项横断面和多机构研究(J-CANVAS)。关节炎Res其他24204(2022)。https://doi.org/10.1186/s13075-022-02898-4

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关键字

  • 肥厚性硬脑膜炎
  • Antineutrophil胞质抗体
  • ANCA-associated血管炎
  • 与polyangiitis肉芽肿病
  • 耳朵,鼻子和喉咙
  • 粘膜和眼睛
  • 突然视力丧失
  • 传导性听力损失